一名 46 岁男性因持续的肩部疼痛和双侧手臂外展时疼痛而就诊。进行了肩部 CT 和肺部 CT-HRCT 检查，随后进行了骨显像和开胸肺活检。
患者出现持续的双侧肩部疼痛。临床检查发现双臂外展时出现疼痛，归因于肩部撞击综合征。患者接受了三个月的镇痛及非甾体抗炎治疗，但症状并未缓解。对双肩进行CT检查后发现，肩胛骨体部存在双侧溶骨性病变，边缘光滑，皮质变薄并破坏，未见明显硬化缘，同时可见“纽扣”死骨。在扫描肩部时发现肺部异常，因此进行了肺部CT和HRCT检查。CT及HRCT结果显示双上肺存在多个结节，有些出现空洞。骨显像显示肩胛骨摄取增高，未见其他骨骼病变。随后进行了开胸手术及肺活检。组织学检查证实了LCH的诊断。
朗格汉斯细胞组织细胞增生症是一种罕见疾病，其特征在于组织细胞的过度增生，可导致局灶性或全身性累及。在4-20%的病例中可见肺部和骨骼同时受累。骨骼病变通常是单发（85%）。大多数病例发生于儿童时期。在超过一半的病例中，骨骼累及主要发生在扁骨（颅骨、骨盆和肋骨）。大约30%的病例可见长骨受累。骨骼受累的LCH通常表现为边界清晰的圆形或椭圆形溶骨性病灶，急性期无硬化缘（在愈合期可见硬化缘）。有时可见“扣状”死骨。骨LCH的典型影像学表现包括“地图样颅骨”和“漂浮牙”，分别源自颅骨和下颌骨的广泛受累。受累椎体可能出现整体塌陷，通常称为“扁平椎体”（vertebra plana）。在骨显像中，这些病灶表现为放射性摄取增高区域。但在35%的病例中，骨显像可能正常。肺部病变在高分辨率CT（HRCT）上更易被观察到，特别是疾病早期。肺部受累常见的表现是小的小叶中心型结节（1-5mm），部分可出现空洞，并可伴随囊性病变。这些改变是由于支气管周围朗格汉斯细胞和嗜酸性粒细胞堆积所致，并形成肉芽肿和受累细支气管的扩张。已观察到空洞性结节可发展为厚壁及薄壁囊肿。病变主要累及上肺区，且相对避免肋膈角。晚期时可出现囊性病变融合并出现蜂窝状改变。经典的LCH综合征有三种，且临床上可能重叠：（i）嗜酸性肉芽肿：累及骨骼，多见于5-15岁患者；（ii）Letterer-Siwe病：弥漫性累及2岁以下儿童的网状内皮系统，病程凶险；（iii）Hand-Schüller-Christian病：多发性骨病灶伴骨外受累，通常见于1-5岁儿童。在成人中，骨病灶与骨外受累共存（Hand-Schüller-Christian病）非常罕见。肩胛骨受累在LCH中亦属罕见。
累及肩胛骨和肺的朗格汉斯细胞组织细胞增生症（Hand–Schüller–Christian病）。
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根据提供的CT影像资料可见：
结合患者年龄、双肩疼痛、影像学表现（双侧肩胛骨的溶骨性病变、上肺野为主的结节与囊状病变），并已有病理证据（肺部活检提示朗格汉斯细胞增生），最终诊断支持：
朗格汉斯细胞组织细胞增生症（Langerhans Cell Histiocytosis）
此病在成人较罕见，但可呈现肺部与骨骼多系统受累的表现，与患者的临床影像特征相吻合。
在LCH的治疗与康复阶段，需要兼顾骨骼与肺功能的保护与逐步锻炼。可参考以下原则：
本报告基于现有影像和病例信息进行分析，仅供参考，不能替代线下面诊或专业医生的诊断及治疗建议。如有任何疑问或病情变化，请及时寻求专科医生的面对面评估与指导。
累及肩胛骨和肺的朗格汉斯细胞组织细胞增生症（Hand–Schüller–Christian病）。
